《药物流行病学杂志》
脑性瘫痪(以下简称脑瘫),是一组持续存在的中枢性运动和姿势发育障碍、活动受限症候群,这种症候群是由于发育中的胎儿或婴幼儿脑部非进行性损伤所致,主要表现为运动障碍,常伴有感觉、知觉、认知、交流和行为障碍,以及癫痫和继发性肌肉、骨骼问题[1]。脑瘫是世界范围内常见的导致儿童残疾的原因之一,给患儿及其家庭在医疗、康复、教育方面带来沉重的经济负担。OSKOUI等[2]2013年的Meta分析结果显示,国际脑瘫儿童患病率是0.21%〔95%CI(0.20%,0.23%)〕,该研究并没有对性别和年龄段进行亚组分析。齐蒙蒙等[3]2015年的Meta分析结果显示,我国脑瘫儿童患病率为0.18%〔95%CI(0.16%,0.20%)〕,但其纳入的文献均为2014年以前的。近年来,随着医疗技术水平和国民对脑瘫认识的提高,儿童脑瘫的患病率有待更新。
我国人口基数大,目前约有脑瘫儿童600万,并以每年4.6万的速度递增,已成为严重的公共卫生问题[4]。较新的和较为准确的儿童脑瘫流行病学特征,可以为脑瘫的防治措施制定提供依据,因此,本文通过对近5年发表的关于中国0~6岁儿童脑瘫的患病率进行合并,得出一个基于较大样本量的参考值,现将研究结果报道如下。
1 资料与方法
1.1 纳入与排除标准 纳入标准:(1)脑瘫流行病学相关的横断面研究;(2)研究对象为中国0~6岁脑瘫患儿;(3)结局指标为脑瘫患病率。排除标准:(1)重复发表的文献;(2)无法提取数据的文献。
1.2 文献检索策略 计算机检索PubMed、Web of Science、The Cochrane Library、万方数据知识服务平台、维普网(VIP)、中国知网及中国生物医学文献数据库(CMB),搜索有关中国0~6岁儿童脑瘫患病率的横断面研究,检索时限为2015-01-01至2020-01-01。手动检索纳入研究的参考文献,以补充获得相关文献。中文检索策略为:“脑性瘫痪”或含“脑瘫”并且“患病率”或含“流行病学”并且“儿童”并且“中国”;外文检索策略为:“Cerebral palsy”[Mesh]AND(“preval ence”OR“epidemiology”OR“cross- sectional”)AND “children”AND(“China” OR “Chinese”)。
1.3 文献筛选与资料提取 由2名研究者独立筛选文献、提取资料并交叉核对。如有分歧,则通过讨论或与第三方协商解决,最后反复核对提取信息。文献筛选时首先阅读文题,在排除明显不相关的文献后,进一步阅读摘要和全文以确定是否纳入。资料提取内容包括:(1)纳入研究的基本信息:第一作者姓名、发表年份等;(2)研究对象的基线特征:样本量、调查地区、性别、年龄、患儿例数;(3)质量评价的关键要素。如有需要,通过邮件、电话联系原始研究作者获取未确定但对本研究非常重要的信息。
1.4 纳入研究的质量评价 由2名研究者独立使用美国卫生保健质量及研究机构(AHRQ)所推荐的横断面研究评价标准进行质量评价,评价标准包括11个条目,分别用“是”“否”及“不清楚”作答,“否”及“不清楚”记为0分,“是”记为1分,并按得分进行评价,8~11分为高质量文献,4~7分为中质量文献,0~3 分为低质量文献[5]。
1.5 统计学方法 采用Stata 12.0软件进行异质性检验,如无异质性(I2<50%),采用固定效应模型进行合并分析;若存在异质性(I2>50%),则采用随机效应模型进行合并分析。效应量采用单样本率及其95%CI得到合并的脑瘫患病率,对于存在明显异质性的,采用亚组分析(年龄和性别)或敏感性分析或描述性分析等方法探索异质性来源,采用Begg's检验和Egger's检验检测发表偏倚。以P<0.05为差异有统计学意义。
2 结果
2.1 文献筛选流程及结果 初检得到相关文献共572篇,依据PRISMA指南的流程筛选文献,经NoteExpress软件查重,剔除重复文献,继而通过阅读文题和摘要后,剔除不符合纳入标准的文献,阅读全文后再次剔除部分文献,最终纳入8篇文献[6-13]进行Meta分析。文献筛选流程及结果见图1。
2.2 纳入文献研究的基本特征及质量评价 共纳入8篇[6-13]有关中国0~6岁儿童脑瘫患病率的文献,合计527 758例儿童进行研究,其中确诊脑瘫患儿1 022例,涉及8个省市自治区。经AHRQ质量评价,高质量的文献有3篇[10,12-13],其余5篇[6-9,11]均为中质量,得分低的项目主要为研究未提及应答率、数据的完整性、丢失及处理、随访情况等。纳入文献研究的基本特征及质量评价情况见表1~2。
2.3 Meta分析结果
2.3.1 中国0~6岁儿童脑瘫患病率的Meta分析 异质性检验结果显示,I2=77.7%,P<0.01,采用随机效应模型进行Meta分析,结果显示,中国0~6岁儿童脑瘫总患病率为0.23%〔95%CI(0.17%,0.29%),见图2〕。